全身（远处）感染致颞下颌关节强直：1例报告及文献复习

1病例报告
 
女，35岁，因开口困难近20年就诊。患者于15岁时无明显诱因发热，左后背部发生脓肿，继而出现四肢、躯干多处脓肿，双侧颞下颌关节区肿胀，开、闭口时疼痛；尔后形成脓肿，于当地医院行多处脓肿切开引流及药物治疗后病情缓解。出院后即觉开口受限，3个月后加重，再次就诊，当地医院未予特殊处理，后患者逐渐发展为完全不能开口。2012.08.07于解放军总医院口腔科以“双侧颞下颌关节强直”收入院。
 
否认肝炎、结核、疟疾病史，否认高血压、心脏病史，否认糖尿病、脑血管疾病、外伤、输血史，无药物过敏史。查体见患者消瘦，双腿、背部及面颊部、耳前散在多处不规则瘢痕（为脓肿切开遗留），四肢关节活动自如。颌面部左右对称，双侧颞下颌关节动度消失，髁突区无压痛，左耳屏前可见明显纵行瘢痕，长约3.5 cm，开口受限，上颌中切牙唇倾。CT显示双侧颞下颌关节关节间隙消失，以左侧为重。左侧髁突与颞骨融合，呈骨性强直；右侧关节形成的骨球稍小（图1）。
入院完善各项检查后，行双侧颞下颌关节强直截除术及人工关节重建置换术。
 
2结果
 
术中见双侧关节窝形态缺失，颧弓根与下颌支完全融合。在相当于原关节窝顶与下颌孔之间行水平截骨，形成约2.5 cm的间隙。以AO人工关节植入重建，恢复开口功能，术后鼓励患者开、闭口训练。术后3个月开口度2.5 cm，咀嚼功能基本恢复。
 
3讨论
 
3.1感染与颞下颌关节强直
 
真性颞下颌关节强直依据X线诊断较容易，但发病机制较为复杂。创伤、感染、退行性变等均可导致关节强直，其中以创伤为最常见，其次为感染。
 
感染性关节炎是由于细菌等微生物通过各种途径侵入滑膜和骨膜液内，繁衍滋生所引起，进一步发展将导致关节内纤维化，甚至骨性强直。致病微生物以金黄色葡萄球菌为主，约占50%，其次为链球菌、淋球菌等。感染来源的关节强直以局部邻近组织感染为主，这与其生理解剖结构密切相关。
 
其中，邻近外耳道，中耳炎继发者报道最多，如婴幼儿时期化脓性中耳炎突破薄弱鳞鼓裂侵入关节腔内，发生关节内化脓性感染，导致颞下颌关节强直。耳颞区皮肤感染、颌骨骨髓炎、化脓性腮腺炎等均可侵及颞下颌关节。致病菌也可因手术、创伤、关节穿刺等直接侵入关节腔，引发关节感染。
 
其次，全身感染也可致颞下颌关节强直，如乙肝、猩红热、骨髓炎等，但较少见。国内外报道大关节化脓性炎症大多经血源性途径感染，而拥有丰富血流供应的颞下颌关节也不例外，但其中很大一部分病例的感染灶不能明确。感染性颞下颌关节炎在影像学的表现与类风湿性关节炎等系统性免疫疾病性关节炎相似，不易区分，但其临床进展更加迅速，病史和体检有助于诊断。该类全身感染致双侧颞下颌关节强直者较为罕见，国内外文献报道较少（表1）。
1954年，张涤生等报告1例胫骨骨髓炎发展而致颞下颌关节强直；1999年，杨雯君等报道1例股骨骨髓炎并发化脓性颞下颌关节炎致关节强直。李凤霞等对225例真性颞下颌关节强直病因进行分析，13例为全身感染者，未明确感染来源。本例患者最初为背部化脓性炎症，后继发全身脓毒血症，表现为四肢及面颊部散在多发脓肿，同时伴有双侧颞下颌关节区肿胀，开、闭口疼痛，尔后形成脓肿，行脓肿切开引流。感染控制后短期内即出现开口受限。
 
患者明确否认外伤史，且全身其他关节活动自如，经风湿免疫科协助诊查，排除全身免疫系统疾病累及颞下颌关节的可能，所以本病例可明确为全身脓毒血症累及颞下颌关节，导致颞下颌关节强直。败血症是关节感染最常见的原因，但全身感染累及颞下颌关节者较为罕见。
 
致病菌因全身其他部位感染入血，经血行播散，侵入关节腔内，关节腔液成为细菌衍生的良好培养基，进一步发展，关节内组织发生炎性变。髁突表面的纤维软骨及关节盘逐渐破坏，被纤维组织替代，最后完全被纤维结缔组织愈着。同时也可有骨关节面的吸收和破坏，纤维组织长入骨髓腔。骨性强直是纤维性强直进一步骨化所致。
 
关节盘破坏是关节强直形成的关键环节，其次是髁突、关节窝、关节结节表面的纤维软骨。有研究表明，炎性细胞因子及其增强释放对软骨的破坏起着重要作用。颞下颌关节为滑膜关节，在感染进程中，关节内软组织因滑膜炎，炎性细胞因子增强释放，血管翳形成及酶的消化作用，使胶原及黏多糖发生降解，导致软骨破坏及关节盘穿孔，使关节面之间失去屏障，而这一变化使髁突与关节窝、关节结节的骨性融合成为可能。
 
Miyamoto等通过动物实验证明，破坏关节软骨并去除关节盘术后3个月形成纤维性强直，若术后限制下颌运动，则加速强直的过程。黄涛等的研究表明，关节制动8周后，关节软骨出现不可逆损害，逐渐发展为骨性关节病。杨辛等在山羊颞下颌关节强直病理模型的研究中得到了类似结论，3个月时虽无骨性关节强直发生，但局部已见骨小梁形成，提示软骨细胞已经开始骨化。
 
本例患者由于化脓性颞下颌关节炎时关节区肿痛，活动加剧，患者保护性制动，使关节软骨的破坏及关节强直加速成为可能。颞下颌关节感染在影像学上与其他骨关节炎的表现相同，主要是关节间隙变窄，骨质侵蚀，骨质硬化，骨赘增生，最后发展为关节面骨性融合。颞下颌关节与其他滑膜关节一样，发生化脓性感染后，会出现以下表现：滑膜水肿、肥厚，炎性肉芽组织形成，导致关节面软骨及关节盘破坏，并进一步引起边缘性或中心性骨侵蚀，骨质增生，髁突变得粗大，关节窝、关节结节及周围骨质增生，最终形成髁突与关节窝、关节结节之间的骨性愈着。而感染对关节软骨组织的破坏较创伤更为广泛，骨性融合的范围也更大。
 
3.2感染性颞下颌关节强直的治疗
 
手术是目前唯一的治疗方法。虽然多年来有众多相关研究和改良术式，但无论采用何种方法，颞下颌关节强直术后复发仍是最常见、最严重的并发症，也是手术失败的主要原因。有的患者术后3~5年、十几年复发，但术后半年、1年多复发者较多，甚至有学者断言复发是必然的，只是时间长短的差异。
 
目前，关节成形术和关节重建术为颞下颌关节骨性强直的主要治疗方法，洪民等提出重建颞下颌关节的原则有：①原位重建有点面骨间接触的关节结构和不减低原下颌支的高度，不破坏关系。②在骨结构的外周，应有能承压、又不黏连，同时对下颌骨的生理活动阻力少的软组织条件。③尽可能保留下颌骨的所有肌动力，以恢复其生理活动能力。
 
据报道，颞下颌关节成形术复发率最高可达50%，洪民等于50年代提出乙状截骨、原位关节重建的方法，有效恢复了患者的生理功能，复发率降至5.9%。乔永明等和胡铁霞等对不同手术方法的复发率进行比较，间隙成形术为16.4%，间置物关节成形术为23.5%，关节重建术为15.4%。
 
任何术式术后早期有效的功能训练至关重要，这已经达成共识。运动可促进血液循环，有利于炎症消退；可刺激软骨细胞增生，促进胶原、氨基己糖合成，还能预防滑膜黏连和血管翳的形成，增大关节活动范围，恢复关节功能；运动可加大骨受力，刺激骨生长，增大骨密度，维持良好的运动功能状态，防止关节的继发性损害，有效减少复发率。本例采用颞下颌关节高位乙状切骨、人工关节置换术，于颞下颌关节原位重建假关节。优点是维持了下颌骨的高度，尽可能保留咀嚼肌的附着，保证了术后假关节以原生物学杠杆原理行使功能，保证接近原有的咬合关系，术后即可开口，短时间内即可开始功能训练，利于减少复发。
 
总之，全身（远处）感染经血液累及颞下颌关节感染，并最终导致真性关节强直的病例在世界范围内都较少见。而人工关节置换术是较好的治疗选择，配合早期功能训练，可获得较满意的效果。