少见！下颌骨成釉细胞15年后瘤颊部异位复发

1 病例报告
 
患者，女，59岁。15年前因左下颌骨无痛性肿块2年而入院。
 
检查：左下颌骨颊侧骨性膨隆，大小约6 cm×4 cm，病灶累及下颌骨颊侧骨皮质，局部有明显乒乓感，乒乓感分别位于颞肌、咬肌附着点。全景片示：左下颌骨自左下第一磨牙至升支前缘呈多房性囊性病变。采用左下颌骨节段切除及髂骨移植术，术后病理报告为左下颌骨成釉细胞瘤。患者术后恢复良好，复查X线片示左下颌骨术区骨质愈合良好。
 
15年后患者发现左颊部长一包块，逐渐长大。临床检查：左颊后份黏膜下可扪及一肿块,约3 cm×2 cm大小，表面黏膜色泽正常，质中，与周围组织无粘连，无搏动性，无压痛。
 
行曲面断层片（图1）及锥形束CT（cone beam CT，CBCT）（图2）检查：左下颌骨及移植髂骨未见异常，移植骨固定的钢丝与骨组织结合良好。结合病史考虑成釉细胞瘤复发可能性大。
 遂入院行左颊包块切除术，术中见肿物包膜完整，向颞下窝方向延伸（图3），移植骨表面光滑，将肿物及周围部分正常组织一并切除。剖开标本，内有囊腔，有褐色液体流出。术后病理报告为左颊部单囊性成釉细胞瘤Ⅱ型（图4）。
2 讨论
 
成釉细胞瘤虽系牙源性上皮良性肿瘤，但其生物学行为具有局部侵袭性，可侵犯颌骨，甚至进入周围的软组织，在治疗上这使得临床医师处于两难境地。手术是治疗成釉细胞瘤的首选方法，分为保守治疗和根治性手术两类。
 
保守治疗包括刮治术及近年兴起的减压术，主要针对单囊型成釉细胞瘤，有利于容貌和功能的保持，且复发率较低，但各文献报道结果不一，其可能与单囊型成釉细胞瘤组织学分型及术后随访时间有关。一般型成釉细胞瘤如采用保守治疗常常复发，文献报道其复发率高达100%，预后较差，多次复发可致恶变。根治性手术主要针对一般型成釉细胞瘤，采用在肿瘤外0.5 cm扩大切除肿瘤，根据肿瘤范围的大小必要时行上下颌骨节段性切除或全部切除，术中植骨及重建板固定。虽然根治性手术可以大大地降低复发率，但易造成面部畸形和功能障碍。然而即使这样仍然有可能复发，甚至异位复发。
 
本例患者在术后15年出现了左颊部复发，这种情况并不多见，在临床上难以作出合理的解释。由于成釉细胞瘤不具有恶性肿瘤的生物学行为，这种异位复发不可能是通过血行转移或淋巴转移来实现的，只能以种植复发加以解释。
 
笔者认为成釉细胞瘤异位复发必须具备两个前提条件：1）手术后肿瘤组织或细胞的残留；2）残留的肿瘤组织或细胞向手术野以外异位转运，这种转运依赖于器官或组织的移位。陈传俊等认为成釉细胞瘤异位复发的机制是咀嚼肌失附着后的退缩，将手术操作过程中所残留在肌附着骨膜上的肿瘤细胞带至手术野以外的肌起点附近。当骨骼肌起点从骨面上被剥离后，整块肌肉成为单端游离状态。这种单端游离状态的骨骼肌仍然有运动神经支配，神经冲动仍可使肌肉收缩。此时如被肿瘤侵袭的骨膜从骨面上被剥离后就很有可能被失附着后的肌肉退缩带至肌止点附近而发生异位复发，这是成釉细胞瘤异位复发的可能机制。
 
一般来说，骨骼肌自骨面剥离后，只要其所附着的骨面没有破坏，肌肉经适当的复位后可获得再附着。本病例左下颌骨破坏严重，第一次手术已行下颌骨节段切除，颞肌、咬肌失去了原有附着的骨面，残留在肌腱或肌肉残端上的肿瘤细胞随着肌肉的收缩被带到颊部及颞下窝，造成异位复发。
 
因此，笔者认为当肿瘤范围较大，特别是当颌骨已有乒乓感时，肿瘤可能已经穿破下颌骨骨皮质到达骨膜，手术时应将邻近的骨膜及部分肌肉一并锐性切除，而不是在骨膜下钝性剥离肌。
 
文献中报道成釉细胞瘤超过50%的病例是在术后5年内复发，本例患者在术后15年才出现异位复发，笔者认为可能是根治性手术后残留的少量肿瘤细胞初期在机体自身抗瘤作用下，处于“休眠期”，随着患者年龄增加，免疫功能下降，机体抗瘤作用减弱后，肿瘤细胞开始增殖，出现肿瘤复发。为此笔者认为患者术后复诊时不但要注意原发灶处颌骨或移植骨的情况，更要仔细检查周围软组织的异常，且随诊时间应在10年以上。